anatomyЖурнал анатомии и гистопатологииJournal of Anatomy and Histopathology2225-7357N.N. Burdenko Voronezh State Medical University10.18499/2225-7357-2021-10-1-9-14anatomy-1237Research ArticleОРИГИНАЛЬНОЕ ИССЛЕДОВАНИЕORIGINAL STUDYТератома пупочного канатика: редкий клинический случайUmbilical Cord Teratoma: A Rare Case ReportГансбургскийА. Н.GansburgskiiA. N.

 Гансбургский Андрей Николаевич

ул. Революционная, 5, Ярославль, 150000 

Andrei Gansburgskii

ul. Revolyutsionnaya, 5, Yaroslavl, 150000 

profang@mail.ruЯльцевА. В.Yal'tsevA. V.

Ярославль

Yaroslavl

СлепцовА. Р.SleptsovA. R.

Ярославль

Yaroslavl

СлепцоваД. А.SleptsovaD. A.

Ярославль

Yaroslavl

ФГБОУ ВО «Ярославский государственный медицинский университет» Минздрава РоссииРоссияYaroslavl State Medical UniversityRussian Federation202113042021101914Copyright © Гансбургский А.Н., Яльцев А.В., Слепцов А.Р., Слепцова Д.А., 20212021Гансбургский А.Н., Яльцев А.В., Слепцов А.Р., Слепцова Д.А.Gansburgskii A.N., Yal'tsev A.V., Sleptsov A.R., Sleptsova D.A.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://anatomy.elpub.ru/jour/article/view/1237

Состояние стромы, сосудов и анатомические особенности пупочного канатика имеют диагностическое значение, а различные патологические изменения могут стать первичной причиной гибели плода. Частота опухолей пуповины достоверно неизвестна ввиду очень редкой встречаемости: в доступной литературе удалось обнаружить 19 сообщений.Цель исследования – клинико-патогистологический анализ случая тератомы пупочного канатика и аналитический обзор опубликованных наблюдений.Материал получен у здоровой 35-летней женщины с третьей беременностью. Комбинированный УЗИ-скрининг на 20-й неделе беременности выявил на пупочном канатике образование солидного строения с кистозными включениями по периферии. В солидном компоненте визуализировались гиперэхогенные включения, дающие акустические тени; в режиме цветного допплеровского картирования новообразование было аваскулярным. На 35-й неделе родилась мертвая недоношенная девочка. Причиной внутриутробной гибели плода, явилось механическое сдавление сосудов пупочного канатика тератомой. Микроскопическое исследование новообразования пуповины в области солидного компонента показало выраженное развитие сальных желез, жировой ткани, миелиновых нервных волокон, волосяных фолликулов; в кистозом компоненте – эпидермоидных кист. Это подтвердило заключение об организмоидной зрелой тератомы. О тератомах пуповины, учитывая их редкость, следует сообщать, для лучшего понимания их патоморфоза и влияния на младенческую заболеваемость и смертность. Учитывая повышенный риск сопутствующих пороков развития, обнаружение тератомы пуповины должно сопровождаться детальным и всесторонним обследованием новорожденного на предмет дополнительных аномалий.

The state of the stroma, blood vessels and the anatomical features of the umbilical cord are of direct diagnostic value, and various pathological changes can become the primary cause of fetal death. The frequency of umbilical cord tumors is not reliably known due to a very rare incidence: in the available literature there were reported about 19 cases.The aim of the study was to clinically and pathohistologically analyze a case of umbilical cord teratoma and to give an analytical review of recently reported cases.The material was obtained from a healthy 35-year-old woman with a third pregnancy. Combined ultrasound screening at the 20th week of pregnancy revealed a solid structure with cystic inclusions along the periphery on the umbilical cord. In the solid component, hyperechoic inclusions giving acoustic shadows were visualized; in the color Doppler imaging mode the neoplasm was avascular. A dead premature baby girl was born at 35th week. The cause of intrauterine fetal death was mechanical compression of the vessels of the umbilical cord by teratoma. Microscopic examination of the umbilical cord neoplasm in the area of the solid component demonstrated a pronounced development of the sebaceous glands, adipose tissue, myelinic nerve fibers, hair follicles; in the cystic component – epidermoid cysts. This evidenced about organismoid mature teratomas. Due to their rare incidence umbilical teratomas should be reported to better understand their pathomorphosis and impact on infant morbidity and mortality. Given the increased risk of concomitant malformations, the detection of an umbilical teratoma should be accompanied by a detailed and comprehensive examination of the newborn for additional pathologies.

плодпренатальная ультразвуковая диагностикатератома пуповиныпатогистологический анализfetusprenatal ultrasound diagnosticsumbilical teratomapathological analysisReferencesВолков А.Е. Пренатальная диагностика патологии пуповины. Медицинский вестник юга России. 2011;2:38–45 [Volkov AE. Prenatal diagnosis of cord pathology. Medical Herald of the South of Russia. 2011;2:38–45] (in Russian).Волков А.Е. Пренатальная диагностика патологии пуповины. Медицинский вестник юга России. 2011;2:38–45 [Volkov AE. Prenatal diagnosis of cord pathology. Medical Herald of the South of Russia. 2011;2:38–45] (in Russian).Медведев М.В. Пренатальная диагностика редких пороков и синдромов. IV. Тератома пуповины. Пренатальная диагностика. 2006;5(4):295–6 [Medvedev MV. Prenatal'naya diagnostika redkikh porokov i sindromov. IV. Teratoma pupoviny. Prenatal'naya diagnostika. 2006;5(4):295–6] (in Russian).Медведев М.В. Пренатальная диагностика редких пороков и синдромов. IV. Тератома пуповины. Пренатальная диагностика. 2006;5(4):295–6 [Medvedev MV. Prenatal'naya diagnostika redkikh porokov i sindromov. IV. Teratoma pupoviny. Prenatal'naya diagnostika. 2006;5(4):295–6] (in Russian).Новикова И.В. Гигантская тератома пуповиныв сочетании с омфалоцеле и обструктивным пороком тонкой кишки у плода, абортированного во II триместре беременности. Пренатальная диагностика. 2010;9(3):268–71 [Novikova IV. Gigantskaya teratoma pupoviny v sochetanii s omfalotsele i obstruktivnym porokom tonkoi kishki u ploda, abortirovannogo vo II trimestre beremennosti. Prenatal'naya diagnostika. 2010;9(3):268–71] (in Russian).Новикова И.В. Гигантская тератома пуповиныв сочетании с омфалоцеле и обструктивным пороком тонкой кишки у плода, абортированного во II триместре беременности. Пренатальная диагностика. 2010;9(3):268–71 [Novikova IV. Gigantskaya teratoma pupoviny v sochetanii s omfalotsele i obstruktivnym porokom tonkoi kishki u ploda, abortirovannogo vo II trimestre beremennosti. Prenatal'naya diagnostika. 2010;9(3):268–71] (in Russian).Новорожденный ребенок. Основы оценки состояния здоровья и рекомендации по профилактике и коррекции его нарушений: руководство для врачей первичного звена здравоохранения / под ред. Н.Л.Черной, В.В.Шилкина. – 2-е изд., испр. и доп.СанктПетербург: СпецЛит, 2016. – С.49 – 50. [Novorozhdennyi rebenok. Osnovy otsenki sostoyaniya zdorov'ya i rekomendatsii po profilaktike i korrektsii ego narushenii: rukovodstvo dlya vrachei pervichnogo zvena zdravookhraneniya / pod red. N.L.Chernoi, V.V.Shilkina. – 2-e izd., ispr. i dop. St-Petersburg: SpetsLit, 2016: 49–50] (in Russian).Новорожденный ребенок. Основы оценки состояния здоровья и рекомендации по профилактике и коррекции его нарушений: руководство для врачей первичного звена здравоохранения / под ред. Н.Л.Черной, В.В.Шилкина. – 2-е изд., испр. и доп.СанктПетербург: СпецЛит, 2016. – С.49 – 50. [Novorozhdennyi rebenok. Osnovy otsenki sostoyaniya zdorov'ya i rekomendatsii po profilaktike i korrektsii ego narushenii: rukovodstvo dlya vrachei pervichnogo zvena zdravookhraneniya / pod red. N.L.Chernoi, V.V.Shilkina. – 2-e izd., ispr. i dop. St-Petersburg: SpetsLit, 2016: 49–50] (in Russian).Панкратова Е.С., Мнихович М.В., Пучков Д.К. Тератомы: клинико-морфологическая характеристика, принципы классификации и трудности диагностики. 2007;3:13–7 [Pankratova ES, Mnichovich MV, Puchkov DK. Teratomas: clinical and morphological characteristics, the principles of classification and the difficulties of making diagnoses. I.P. Pavlov Russian Medical Biological Herald. 2007;3:13–7] (in Russian).Панкратова Е.С., Мнихович М.В., Пучков Д.К. Тератомы: клинико-морфологическая характеристика, принципы классификации и трудности диагностики. 2007;3:13–7 [Pankratova ES, Mnichovich MV, Puchkov DK. Teratomas: clinical and morphological characteristics, the principles of classification and the difficulties of making diagnoses. I.P. Pavlov Russian Medical Biological Herald. 2007;3:13–7] (in Russian).Adams KV, Bernieh A, Morris RW, Saad AG. Umbilical Cord Teratomas Associated With Congenital Malformations. Archives of Pathology & Laboratory Medicine. 2019 Oct 23;144(2):156– 9. doi: 10.5858/arpa.2019-0161-raAdams KV, Bernieh A, Morris RW, Saad AG. Umbilical Cord Teratomas Associated With Congenital Malformations. Archives of Pathology & Laboratory Medicine. 2019 Oct 23;144(2):156– 9. doi: 10.5858/arpa.2019-0161-raBudin P. Note sure une tumeur du cordon ombilical. Prog. Med. 1878;2:550–1.Budin P. Note sure une tumeur du cordon ombilical. Prog. Med. 1878;2:550–1.Chavali L, Bhaskar Rv, Reddy Jb. Immature teratoma at umbilicus region presenting as exomphalos: A case report with review of literature. Indian Journal of Medical and Paediatric Oncology. 2014;35(3):231–3. doi: 10.4103/0971-5851.142042Chavali L, Bhaskar Rv, Reddy Jb. Immature teratoma at umbilicus region presenting as exomphalos: A case report with review of literature. Indian Journal of Medical and Paediatric Oncology. 2014;35(3):231–3. doi: 10.4103/0971-5851.142042Crahes M, Patrier S, Ickowicz V, Blondiaux É, Elbaz F, Diguet A, et al. Tératome géant du cordon ombilical associé à des malformations fœtales : étude morphologique et cytogénétique. Annales de Pathologie. 2013 Feb;33(1):57–61. doi: 10.1016/j.annpat.2012.12.002Crahes M, Patrier S, Ickowicz V, Blondiaux É, Elbaz F, Diguet A, et al. Tératome géant du cordon ombilical associé à des malformations fœtales : étude morphologique et cytogénétique. Annales de Pathologie. 2013 Feb;33(1):57–61. doi: 10.1016/j.annpat.2012.12.002Del Sordo R., Fratini D., Cavaliere A. Teratoma del cordone ombelicale: descrizione di un caso e revisione della letteratura [Teratoma of umbilical cord: a case report and literature review]. Pathologica. 2006 Aug;98(4):224–8.Del Sordo R., Fratini D., Cavaliere A. Teratoma del cordone ombelicale: descrizione di un caso e revisione della letteratura [Teratoma of umbilical cord: a case report and literature review]. Pathologica. 2006 Aug;98(4):224–8.Demir BC, Topal NB, Güneş EŞ, Yazıcı Z, Yalçınkaya U. Prenatal diagnosis of fetal umbilical cord teratoma. Case Reports in Perinatal Medicine. 2014 Jan 1;3(2). doi: 10.1515/crpm-2013-0056Demir BC, Topal NB, Güneş EŞ, Yazıcı Z, Yalçınkaya U. Prenatal diagnosis of fetal umbilical cord teratoma. Case Reports in Perinatal Medicine. 2014 Jan 1;3(2). doi: 10.1515/crpm-2013-0056Hargitai B, Csabai L, Bán Z, Hetényi I, Szűcs I, Varga S, et al. Rare Case of Exomphalos Complicated with Umbilical Cord Teratoma in a Fetus with Trisomy 13. Fetal Diagnosis and Therapy. 2005;20(6):528–33. doi: 10.1159/000088045Hargitai B, Csabai L, Bán Z, Hetényi I, Szűcs I, Varga S, et al. Rare Case of Exomphalos Complicated with Umbilical Cord Teratoma in a Fetus with Trisomy 13. Fetal Diagnosis and Therapy. 2005;20(6):528–33. doi: 10.1159/000088045Joachim VK, Elvira S, Lieve V, Ilse V, Luc DC, et al. An Immature Teratoma of the Umbilical Cord: A Case Report and Review of the Literature. Med J Obstet Gynecol. 2017;5(3): 1106–9.Joachim VK, Elvira S, Lieve V, Ilse V, Luc DC, et al. An Immature Teratoma of the Umbilical Cord: A Case Report and Review of the Literature. Med J Obstet Gynecol. 2017;5(3): 1106–9.Keene DJB, Shawkat E, Gillham J, Craigie RJ. Rare combination of exomphalos with umbilical cord teratoma. Ultrasound in Obstetrics & Gynecology. 2012 Sep 25;40(4):481. doi: 10.1002/uog.11124Keene DJB, Shawkat E, Gillham J, Craigie RJ. Rare combination of exomphalos with umbilical cord teratoma. Ultrasound in Obstetrics & Gynecology. 2012 Sep 25;40(4):481. doi: 10.1002/uog.11124Kreczy A, Alge A, Menardi G, Gassner I. Teratoma of the umbilical cord. Case report with review of the literature. Arch Pathol Lab Med.1 994 Sep;118(9):934–7.Kreczy A, Alge A, Menardi G, Gassner I. Teratoma of the umbilical cord. Case report with review of the literature. Arch Pathol Lab Med.1 994 Sep;118(9):934–7.Wagner H, Baretton G, Wisser J, Babic R, Löhrs U. Teratom der Nabelschnur. Kasuistik mit Literaturübersicht [Teratoma of the umbilical cord. Case report with literature review]. Pathologe. 1993;14(6):395–8.Wagner H, Baretton G, Wisser J, Babic R, Löhrs U. Teratom der Nabelschnur. Kasuistik mit Literaturübersicht [Teratoma of the umbilical cord. Case report with literature review]. Pathologe. 1993;14(6):395–8.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.